Problemas de sueño en niños de 2 a 5 años con TEA y otros retrasos del desarrollo

Actualizado: 31 de dic de 2020




POR ANN M. REYNOLDS, GNAKUB N. SOKE, KATHERINE R. SABOURIN, SUSAN HEPBURN, TERRY KATZ, LISA D. WIGGINS, LAURA A. SCHIEVE Y SUSAN E. LEVY

Fuente: Pediatrics / 01/03/2019

Fotografía: Pixabay


Pediatrics Marzo 2019, 143 (3) e20180492; DOI: https://doi.org/10.1542/peds.2018-0492


Sleep Problems in 2- to 5-Year-Olds With Autism Spectrum Disorder and Other Developmental Delays

Author:

Ann M. Reynolds,Gnakub N. Soke,Katherine R. Sabourin,Susan Hepburn,Terry Katz,Lisa D. Wiggins,Laura A. Schieve,Susan E. Levy

Publication:

Pediatrics

Publisher:

American Academy of Pediatrics

Date:

Mar 1, 2019

Copyright © 2019, Copyright © 2019 by the American Academy of Pediatrics




ANTECEDENTES: los problemas de sueño pueden afectar el comportamiento diurno, la calidad de vida y la salud en general. Comparamos los hábitos de sueño en niños pequeños con trastorno del espectro autista (TEA) y otros retrasos y trastornos del desarrollo y en niños de la población general (POP).


MÉTODOS: incluimos niños de 2 a 5 años cuyos padres completaron todos los puntos del Cuestionario de Hábitos de Sueño de los Niños (CSHQ) en un estudio de control de casos en varios sitios: 522 niños con TEA; 228 niños con otros retrasos y trastornos del desarrollo con características de trastorno del espectro autista (DD con TEA); 534 niños con otros retrasos y trastornos del desarrollo sin características de trastorno del espectro autista (DD sin TEA); y 703 POP. El análisis multivariable de la varianza comparó la puntuación total media (TS) de CSHQ y las puntuaciones de la subescala entre los grupos. El análisis de regresión logística examinó las diferencias entre los grupos utilizando cortes de TS de 41 y 48. Los análisis se ajustaron por covariables.


RESULTADOS: media de TS de CSHQ para los niños de cada grupo: TEA (48,5); DD con TEA (50,4); DD sin TEA (44,4); y POP (43,3). Las diferencias entre los niños con TEA y los dos niños con DD sin TEA y con COP fueron estadísticamente significativas. Utilizando un límite de TS de 48, la proporción de niños con problemas de sueño fue significativamente mayor en los niños del grupo de TEA que en los del grupo de DD sin TEA y los grupos de COP (odds ratios ajustados [intervalos de confianza del 95%]: 2,12 [1,57 a 2,87] y 2,37 [1,75 a 3,22], respectivamente).


CONCLUSIONES: los problemas de sueño son más del doble de comunes en niños pequeños con TEA y DD con TEA. La detección de los problemas de sueño es importante en los niños pequeños para facilitar la prestación de las intervenciones adecuadas.



Abreviaturas

ADHD - trastorno por déficit de atención e hiperactividad

ADI-R - Entrevista de Diagnóstico de Autismo-Revisada

ADOS - Programa de Observación Diagnóstica del Autismo

aOR - proporción de probabilidades ajustadas

ASD - trastorno del espectro autista (TEA, en español)

CBCL - Lista de control del comportamiento de los niños

CI - intervalo de confianza

CSHQ - Cuestionario sobre los hábitos de sueño de los niños

DD - otros retrasos y trastornos del desarrollo

DD c/TEA - otros retrasos y trastornos del desarrollo con características de trastorno del espectro autista

DD sin TEA - otros retrasos y trastornos del desarrollo sin características del trastorno del espectro autista

MSEL - Escalas Mullen de Aprendizaje Temprano

POP - niños de la población general

SCQ - Cuestionario de Comunicación Social

SEED - Estudio para Explorar el Desarrollo Temprano

TS - puntuación total

Lo que se sabe sobre este tema:

Se ha informado que los problemas de sueño son comunes en los niños pequeños y aún más comunes en los niños con trastorno del espectro autista (TEA) y otros retrasos y trastornos del desarrollo.



Lo que este estudio añade


Este es el estudio más grande en el que los investigadores han usado una medida validada de sueño en niños con TEA y dos grupos de control. Los problemas de sueño fueron más comunes en los niños de edad preescolar con TEA o características de TEA.


Los problemas de sueño son un problema de salud pública en los Estados Unidos (1), que afecta al comportamiento diurno, la salud física y la calidad de vida de los niños y sus familias (2). Los comportamientos diurnos inadaptados (2-6) y las afecciones médicas como la obesidad, la resistencia a la insulina, las alteraciones del tono simpático y la disfunción inmunológica (7-9) están asociados con un sueño deficiente. Los problemas de sueño son más frecuentes en los niños con trastornos del espectro autista y en los niños con otros retrasos y trastornos del desarrollo, en comparación con los niños con un desarrollo típico (10-19). Los niños con trastornos del espectro autista tienen diferencias fisiológicas y de desarrollo y/o comportamiento que pueden predisponerlos a tener problemas de sueño (2-20). La mayoría de los estudios en los que se han abordado los problemas de sueño de los niños con TEA tienen limitaciones importantes, entre ellas el uso de pequeñas muestras clínicas que pueden exceder el muestreo de los niños con los síntomas más graves, la falta de grupos de comparación que impide la capacidad de evaluar si los problemas de sueño son específicos de los TEA o de los DD en general, el uso de evaluaciones no validadas de los problemas de sueño y la falta de ajuste de los posibles factores de confusión.


Nuestro objetivo en este estudio fue comparar los hábitos de sueño, medidos por un instrumento validado, el Cuestionario de Hábitos de Sueño de los Niños (CSHQ), en niños con TEA con niños con DD y niños de la población general (POP), mientras se ajustaban los posibles factores de confusión en una muestra basada en la comunidad. Se formuló la hipótesis de que los niños con trastornos del espectro autista tendrían más problemas de sueño que los niños con trastornos del desarrollo y que los niños con trastornos del espectro autista y con trastornos del desarrollo tendrían más problemas de sueño que los niños del grupo de población general.



Métodos


En este estudio se utilizaron los datos de la fase 1 del Estudio para Explorar el Desarrollo Temprano (SEED) (23), un estudio de control de casos basado en la comunidad y realizado en múltiples lugares, con niños de 30 a 68 meses de edad. Se incluyeron tres grupos de niños en el estudio: niños con una clasificación de investigación de TEA, niños con otros DD y niños en el grupo de POP. Se pueden encontrar descripciones detalladas de los métodos de SEED en Schendel y otros (23) y Wiggins y otros (24). Los niños con TEA y DD se reclutaron de programas de intervención temprana y educación especial y de proveedores de atención de la salud que atienden a niños con discapacidades. Se echó una "red amplia" para determinar todos los niños con TEA; por lo tanto, el grupo de DD incluye niños con retrasos y trastornos de leves a graves. El grupo POP se seleccionó al azar de los certificados de nacimiento entre los niños de la misma cohorte de nacimiento que los grupos TEA y DD. La oficina local de estadísticas vitales envió postales a las familias de las zonas de captación definidas en cada lugar. Los niños tenían derecho a participar si vivían con un cuidador que hablaba inglés (o inglés o español en 2 sitios) y si habían nacido y seguían viviendo en las zonas de captación específicas en 6 sitios de los Estados Unidos (CA, CO, GA, MD, NC y PA) (23).


Después de la inscripción, los cuidadores completaron una entrevista telefónica y varios formularios autoadministrados para determinar la información sobre la salud del niño y la familia y las características sociodemográficas de la familia. Todos los niños fueron examinados para detectar TEA con el Cuestionario de Comunicación Social (SCQ) (25) y completaron una evaluación personal del desarrollo con las Escalas Mullen de Aprendizaje Temprano (MSEL) (26). Los niños que dieron positivo en los síntomas de TEA (puntuación SCQ ≥11), tenían un diagnóstico previo de TEA o mostraron síntomas de TEA durante la evaluación MSEL se sometieron a una evaluación de TEA que incluyó el Programa de Observación Diagnóstica del Autismo (ADOS) y la Entrevista de Diagnóstico del Autismo-Revisada (ADI-R). Los niños clasificados como TEA cumplieron con los criterios del ADOS para TEA y los siguientes criterios del ADI-R: criterios completos para el autismo (86%), dominio social y dentro de los 2 puntos de corte del dominio de la comunicación, dominio de la comunicación y dentro de los 2 puntos de corte del dominio social, o dominio social y por lo menos 2 puntos en el dominio del comportamiento (Fig 1) (24).




Figura 1. Clasificaciones de investigación de SEED. Para el algoritmo ADOS y ADI-R, un niño fue clasificado como con TEA si cumplía con los criterios de ADOS y 1 de 3 criterios relajados de ADI-R: (1) cumplía con el corte del dominio social y estaba dentro de 2 puntos del corte del dominio de la comunicación, (2) cumplía con el corte del dominio de la comunicación y estaba dentro de 2 puntos del corte del dominio social, o (3) cumplía con el corte del dominio social y tenía al menos 2 puntos en el dominio del comportamiento. SCQ +, puntuación SCQ ≥11; SCQ -, puntuación SCQ <11.



Los del grupo DD no cumplieron los criterios de estudio para el TEA, pero tuvieron otro DD. Los niños con DD fueron clasificados post hoc en 2 grupos: 1) otros retrasos y trastornos del desarrollo con características de trastorno del espectro autista (DD con TEA) (los que recibieron una evaluación por TEA, pero no cumplían la definición de caso de SEED TEA) y 2) otros retrasos y trastornos del desarrollo sin características de trastorno del espectro autista (DD sin TEA) (27). Los niños con TEA y DD c/TEA tuvieron una prevalencia mucho mayor de las puntuaciones t de la Lista de Control del Comportamiento Infantil (CBCL) elevadas para internalizar y externalizar los síntomas que los niños en los grupos de DD sin TEA y POP (véase el Cuadro 1). Los niños del grupo de POP permanecieron en el grupo de POP incluso si su evaluación MSEL encontró retrasos (el 3% tenía puntuaciones MSEL ≤70), a menos que dieran positivo y cumplieran los criterios para el TEA (Fig. 1).



Tabla 1. Características de los niños con un 100% de CSHQ completo (n = 1987)

a síndrome de Down, síndrome del cromosoma X frágil, síndrome de Rett, esclerosis tuberosa, parálisis cerebral y neurofibromatosis.





Todos los niños incluidos en este análisis nacieron entre el 1º de septiembre de 2003 y el 31 de agosto de 2006, completaron una evaluación del desarrollo y tuvieron una entrevista con un cuidador y una CSHQ (28): Resistencia a la hora de dormir, retraso en el inicio del sueño, duración del sueño, ansiedad del sueño, vigilia nocturna, parasomnias, trastornos respiratorios del sueño y somnolencia diurna (28). Cada pregunta tenía tres posibles respuestas: 1 = raramente (0-1 veces por semana), 2 = a veces (2-4 veces por semana), y 3 = generalmente (5-7 veces por semana). Los puntajes más altos indican más preocupaciones sobre el sueño. Se obtuvo una puntuación total (TS) sumando las puntuaciones de las subescalas. La CSHQ se validó en niños de 4 a 10 años de edad y tiene una consistencia interna adecuada, una fiabilidad aceptable en las pruebas y una validez aceptable al diferenciar los niños atendidos en una clínica del sueño de una muestra de la comunidad que excluía a los niños con afecciones psiquiátricas como el trastorno por déficit de atención con hiperactividad (TDAH) y la depresión (28). Aunque no se ha validado en niños de menos de 4 años de edad o en niños con TEA, la CSHQ se ha utilizado en ambos grupos (4,16,29,30). Un TS de 41 diferenció una muestra clínica de niños con problemas de sueño de una muestra comunitaria.31 Sobre la base de un análisis previo de datos de la Red de Tratamiento del Autismo (T.K., datos no publicados), nos preocupaba que el límite de TS de 41 identificara en exceso los problemas de sueño en nuestra joven muestra. También utilizamos un límite de TS de 48 que fue el puntaje de corte para el cuartil más alto en el grupo de POP. Esto proporcionó un puntaje de corte más conservador para la CSHQ sobre la base de la literatura en la que se ha estimado que el 10% de los niños pequeños tienen problemas de sueño (15,17). Además, se recogió el uso de melatonina en el mes anterior para el 84% de los niños.


Evaluamos la diferencia en TS tanto como una variable continua como dicotómica, usando las puntuaciones de corte 41 y 48. Se ajustaron las siguientes variables: educación materna y raza u origen étnico, ingresos familiares y sexo del niño, edad de inscripción, puntuaciones cognitivas en el MSEL y diagnósticos genéticos y/o neurológicos (síndrome de Down, síndrome del cromosoma X frágil, síndrome de Rett, esclerosis tuberosa, parálisis cerebral y neurofibromatosis). Los datos sobre estas covariables se obtuvieron de la entrevista con el cuidador y del MSEL. Se utilizaron las medias de los mínimos cuadrados para determinar el promedio de las puntuaciones de TS y de la subescala para cada grupo. Para comparar las puntuaciones de TS y de la subescala en la CSHQ como un resultado continuo entre los grupos (TEA, DD con TEA, DD sin TEA y POP), se utilizó un análisis multivariado de la varianza. Se utilizó el ajuste de regresión logística multivariable para las mismas variables señaladas anteriormente para examinar las diferencias de los grupos en los problemas de sueño utilizando ambos cortes de TS. En todos los análisis, el grupo de TEA se comparó con cada uno de los 3 grupos de control. No hicimos ajustes para el uso de melatonina porque encontramos que el uso de melatonina estaba asociado con un TS CSHQ más alto (un marcador de la gravedad de los problemas de sueño).


Principalmente reportamos los resultados de los análisis de casos completos (CSHQ 100% completo, n = 1987). Además, realizamos un análisis de sensibilidad imputando datos de CSHQ faltantes para los niños cuyos padres respondieron a >90% de las preguntas de CSHQ (n = 2339). Creamos 10 conjuntos de datos imputados utilizando la técnica de especificación totalmente condicional (32). El modelo de imputación incluyó todas las covariables utilizadas en los análisis de casos completos. Los resultados en los que se utilizó la imputación múltiple se presentan en las Tablas Suplementarias 5 a 8.



Resultados


De los 2600 niños elegibles que completaron una evaluación clínica y obtuvieron una clasificación final, a 2339 les faltaba <10%. Sin embargo, al 15% todavía le faltaban datos sobre algunos elementos; por lo tanto, nuestro análisis de caso completo (100% CHSQ completo) incluyó 1987 niños (Fig 2). Las características de estos niños se presentan en la Tabla 1. Los niños del grupo TEA tenían más probabilidades de ser varones, tenían menores puntuaciones de MSEL y menos probabilidades de provenir de familias con mayores ingresos y de tener madres que eran blancas no hispanas y se habían graduado de una universidad de 4 años, en comparación con los grupos DD y POP. Los niños del grupo TEA también tenían afecciones neurológicas y/o genéticas asociadas con mayor frecuencia que los POP, pero menos que el grupo DD. Entre aquellos con un 100% de finalización de la CSHQ, un total de 1674 niños tenían datos sobre el uso de la melatonina. Los niños con TEA tenían más probabilidades de usar melatonina en el mes anterior, y aquellos niños que usaban melatonina tenían un promedio más alto de TS de CSHQ que los niños que no usaban melatonina (Tabla 2).



Figura 2. Disposición del sujeto de SEED.




Tabla 2. Promedio CSHQ TS (100% completo) por clasificación final y por uso de melatonina



Las puntuaciones totales y de subescala de la CSHQ para los niños con TEA fueron significativamente más altas que las puntuaciones de los niños en los grupos de TEA sin TEA y TOP. Sin embargo, las puntuaciones totales y de subescala no fueron significativamente diferentes entre los niños con TEA y los DD con TEA (Cuadro 3). Utilizando el límite más conservador de TS de 48, las probabilidades de problemas de sueño fueron significativamente mayores en los niños con TEA en comparación con los POP (odds ratio ajustado [aOR] = 2,37, intervalo de confianza [IC] del 95% = 1,75 a 3,22) y en los niños con TEA en comparación con DD sin TEA (aOR = 2,12, IC del 95% = 1,57 a 2,87). Los resultados se atenuaron, pero fueron similares cuando se utilizó el límite de 41 (aOR de 1,45 y 1,75, respectivamente). No hubo diferencias entre el grupo de TEA y DD con TEA en ninguno de los dos cortes de TS (Tabla 4).



Tabla 3. Diferencia promedio en la media de las puntuaciones de TS y subescala de la CSHQ por la clasificación final de los niños cuyo cuidador completó el 100% de la CSHQ


Ajustado por el sexo del niño, condición genética, puntuación MSEL, y edad de inscripción y raza o etnia materna, educación e ingresos.

↵* P < .024;

↵** P < .001.



Tabla 4. Probabilidades de un TS CSHQ por encima del umbral especificado para niños con clasificación TEA comparada con la clasificación final del otro grupo (con CSHQ 100% completo)


Ajustado por sexo del niño, condición genética y/o neurológica, puntaje MSEL, y edad de inscripción y raza u origen étnico materno, educación e ingresos.

↵* P = .023;

↵** P < .001.




En general, los resultados anteriores fueron similares cuando se sustituyeron los elementos faltantes de la CSHQ mediante el uso de imputación múltiple (véanse los cuadros suplementarios 5 a 8).



Discusión


Usando el corte más conservador del CSHQ TS de 48 para definir los problemas de sueño, encontramos que los niños con TEA y DD con síntomas de TEA tienen más del doble de probabilidades de tener problemas de sueño que los POP y los niños con DD sin TEA. La prevalencia reportada de problemas de sueño en niños con TEA y DD ha variado entre el 40% y el 83% en estudios anteriores en comparación con ∼9% a 50% en niños con desarrollo típico (10-19,33,34). Encontramos que el 47% de los padres reportaron problemas de sueño en su hijo con TEA en comparación con el 57% en niños con DD con TEA, 29% en niños con DD sin TEA y 25% en POP. Cuando se usó el límite menos conservador TS de 41, el 78% de los niños con TEA tenían problemas de sueño en comparación con el 83% de los niños con DD con TEA, el 67% de los niños con DD sin TEA y el 61% con TEP. Usando un TS de 48, nuestros hallazgos fueron consistentes con un estudio más pequeño de niños de 2 a 5 años de edad en el que los investigadores encontraron problemas de sueño en el 53% de los niños con TEA, 46% en niños con DD, y 32% en niños con desarrollo típico (12).


La mayor ocurrencia reportada de problemas de sueño en niños con TEA y DD con TEA, en comparación con niños con DD sin TEA y con POP, puede deberse a múltiples factores contribuyentes, incluyendo diferencias fisiológicas (por ejemplo, regulación de la excitación y metabolismo de la melatonina), trastornos del sueño (por ejemplo, trastorno de movimiento periódico de las extremidades, apnea obstructiva del sueño), comorbilidades del desarrollo (p. ej., TDAH), comorbilidades médicas que causan trastornos del sueño (p. ej., estreñimiento, obesidad, enfermedad de reflujo gastroesofágico) (35-38), impedimentos de comunicación y alteraciones del comportamiento (p. ej., dificultad con las transiciones u obsesiones que pueden interferir con el inicio del sueño). Los niños con TEA son más propensos a tener ansiedad, lo que puede predisponerlos a tener problemas de sueño (39-41). La superposición fenotípica entre los niños con TEA y los niños con TEA con TEA puede explicar las similitudes en la alteración del sueño entre estos dos grupos. Los niños con TEA y DD con TEA tienen mayores índices de síntomas obsesivos compulsivos, comportamiento auto-lesionante, síntomas de ADHD, y problemas de desarrollo y comunicación que los niños con DD sin TEA (27). Por lo tanto, el papel de las posibles interacciones entre las condiciones co-ocurrentes y los problemas de sueño debe ser considerado en futuros estudios de investigación.


El uso de melatonina fue más común en niños con TEA y DD con TEA que en niños con DD sin TEA y niños del grupo de los COP. La melatonina tiene un papel en la regulación del ciclo de sueño circadiano (42) y se ha reportado que es baja en individuos con TEA (43-46). Se ha usado para tratar problemas de sueño en niños con TEA (47,48). Consecuentemente con otros estudios, encontramos que los niños que tomaban melatonina tenían una CSHQ TS más alta (49). Esto no es sorprendente porque los niños con mayores problemas de sueño son más propensos a tomar melatonina. Debido a que una mayor proporción de niños con TEA y DD con TEA versus niños con DD sin TEA y POP estaban tomando melatonina, es posible que hayamos subestimado los problemas de sueño en los niños con TEA y DD con TEA porque no sabemos cuáles habrían sido los puntajes de CSHQ en ausencia de melatonina. Además, la CSHQ no se usa para medir la gravedad de la alteración del sueño; por lo tanto, si la latencia de inicio del sueño de un niño mejorara de 2 horas a 30 minutos con la melatonina, el niño aún tardaría más de 20 minutos en dormirse, y la puntuación de la CSHQ no cambiaría.


También observamos diferencias en las puntuaciones medias de la subescala entre los grupos. En comparación con los grupos de DD sin TEA y POP, los niños con TEA tenían puntuaciones medias más altas en todas las subescalas. Sin embargo, al igual que con el TS, no se encontraron diferencias entre los grupos de TEA y DD con TEA. Con este hallazgo y la superposición de las condiciones básicas y co-ocurrentes entre los grupos de TEA y DD con TEA, se sugiere que algunos de los aspectos de los problemas de sueño pueden estar relacionados con los síntomas básicos de TEA y/o condiciones co-ocurrentes (por ejemplo, ADHD, trastorno obsesivo-compulsivo). Por ejemplo, el TDAH y la insistencia en la igualdad pueden estar relacionados con la resistencia a la hora de dormir y las puntuaciones de la subescala de ansiedad del sueño.