Autismo y TDAH en niños con parálisis cerebral: altas tasas de prevalencia en un estudio poblacional




POR MAGNUS PÅHLMAN, CHRISTOPHER GILLBERG Y KATE HIMMELMANN

Fuente: DMCN Developmental Medicine & Child Neurology / 18/11/2020

Fotografía: shutterstock



Primera publicación: 18 de noviembre de 2020 https://doi.org/10.1111/dmcn.14736



Resumen


Objetivo


Evaluar la población total de niños en edad escolar con parálisis cerebral (PC) para detectar el autismo y el trastorno por déficit de atención e hiperactividad (TDAH) con miras a determinar su prevalencia y relacionar los resultados con la función motora, la discapacidad intelectual y otras deficiencias asociadas.



Método


De 264 niños nacidos entre 1999 y 2006, del registro CP de Suecia occidental, 200 niños (109 varones, 91 mujeres, edad media de evaluación 14 años, rango 7-18 años) se sometieron a un examen exhaustivo y a nuevas evaluaciones clínicas neuropsiquiátricas.



Resultados


Noventa niños (45%) fueron diagnosticados con autismo, ADHD, o ambos, 59 (30%) fueron diagnosticados con autismo, y 60 (30%) fueron diagnosticados con ADHD. La discapacidad intelectual estaba presente en el 51%. Dos tercios tenían autismo, TDAH y/o discapacidad intelectual. En los modelos de regresión, el autismo se predijo principalmente por la discapacidad intelectual (odds ratio [OR]=4.1) y el TDAH (OR=3.2), y el TDAH se predijo por la discapacidad intelectual (OR=2.3) y el autismo (OR=3.0). El autismo fue más común en los niños nacidos prematuramente (OR=2.0). La función motora gruesa no se asoció con el autismo. La prevalencia del TDAH fue baja en los niños con discapacidad motora grave, posiblemente debido a limitaciones de diagnóstico.



Interpretación


El autismo y el TDAH eran comunes en esta población de niños con parálisis cerebral y eran principalmente independientes de la severidad motora y el tipo de parálisis cerebral. El predictor más fuerte de autismo/ADHD era la discapacidad intelectual. La evaluación del autismo y el ADHD se justifica como parte de la evaluación en el CP.



Lo que este documento añade


El 45 por ciento de los niños con parálisis cerebral también tenían autismo, déficit de atención e hiperactividad (ADHD), o ambos.

El autismo y el TDAH se predijeron principalmente por la discapacidad intelectual.

Los instrumentos de diagnóstico establecidos funcionaron bien para todos los niños, excepto para el grupo de niños más discapacitados.

La parálisis cerebral (PC) es un grupo de desórdenes motores causados por alteraciones tempranas en el cerebro en desarrollo. Los trastornos motores de la parálisis cerebral suelen ir acompañados de otras deficiencias y trastornos del desarrollo neurológico (1). Los trastornos neuropsiquiátricos, por ejemplo, el trastorno del espectro autista (autismo) y el trastorno por déficit de atención con hiperactividad (TDAH), son más frecuentes en los niños con parálisis cerebral que en los niños con un desarrollo típico (2-6). Hasta donde sabemos, ningún estudio anterior ha evaluado activamente una población total de niños con PC para estos trastornos neuropsiquiátricos.


Los niños con parálisis cerebral tienen un perfil variado, y a veces complejo, de deficiencias, siendo la discapacidad motora a menudo la más restrictiva. Es necesario identificar las deficiencias asociadas para proporcionar el apoyo adecuado en el momento oportuno. El diagnóstico temprano y las intervenciones adecuadas pueden dar un mejor pronóstico en términos de función y participación para los niños con autismo (8) y ADHD (9), en niños con y sin parálisis cerebral.


El presente estudio es el tercero de un proyecto destinado a establecer tasas de prevalencia precisas de autismo y TDAH en niños con parálisis cerebral. La población original del estudio, de 264 niños, derivada del registro de PC para el oeste de Suecia, comprendía cohortes de 8 años de edad de niños y adolescentes con PC nacidos entre 1999 y 2006 en el condado de Västra Götaland, una región con 1,6 millones de habitantes (10, 11). En el segundo estudio, los mismos 264 niños fueron examinados para detectar autismo y TDAH mediante cuestionarios exhaustivos completados por los padres.(13) De las 232 respuestas obtenidas, 213 fueron posibles de evaluar y mostraron una alta positividad en el examen tanto para el autismo (35%) como para el TDAH (50%), lo que indica claramente la necesidad de evaluar a todos los niños con parálisis cerebral (Fig. S1, información de apoyo en línea).


Los objetivos de este estudio fueron: (1) estimar activamente la prevalencia del autismo y el TDAH en una población de niños en edad escolar con PC, (2) describir el autismo y el TDAH en relación con el tipo de PC, la función motora gruesa, el sexo, la edad gestacional, la discapacidad intelectual y otras deficiencias asociadas, y (3) establecer cuán bien el cribado predijo los diagnósticos de autismo y TDAH.



Método


Participantes


La población del presente estudio procedía de los 213 niños que habían participado en el estudio de detección (13). Sus resultados de detección se compararon con los diagnósticos de autismo y TDAH ya identificados e informados en el primer documento publicado de este proyecto (12) (Fig. S1). Los 28 niños cuyos resultados positivos del cribado coincidían plenamente con los diagnósticos de autismo, TDAH o ambos (grupo 1 de la figura S1) no fueron evaluados más a fondo, ya que todos los diagnósticos habían sido realizados por equipos con experiencia clínica. Tampoco se evaluaron más a fondo los 82 niños cuyo cribado fue negativo y no se les diagnosticó autismo ni TDAH (grupo 5 de la figura S1). Habían sido evaluados repetidamente por equipos de habilitación multidisciplinarios a lo largo de la infancia y varios años escolares sin que se identificara la necesidad de una evaluación neuropsiquiátrica. Se llegó a la conclusión de que no se necesitaría ninguna otra evaluación para estos 110 niños.


Los 103 niños restantes y sus familias fueron contactados para una evaluación clínica. Doce niños con una prueba de detección positiva rechazaron seguir participando en el estudio y un niño había muerto. Los 90 niños restantes (grupos 2, 3 y 4 de la figura S1) participaron en los exámenes neuropsiquiátricos.



Evaluaciones


Los niños fueron evaluados en un centro terciario para niños con discapacidades por profesionales con experiencia en el campo, ya sea en un solo día por un neuropediatra (MP), un neuropsicólogo y un patólogo del habla y el lenguaje, o como parte de un examen exhaustivo y clínicamente solicitado por un equipo multidisciplinario durante una semana. También se realizaron algunas entrevistas complementarias a los padres por teléfono (n=10).


Los instrumentos utilizados para diagnosticar el autismo fueron la Entrevista de Diagnóstico de los Trastornos Sociales y de Comunicación (DISCO) (14), la Escala de Calificación del Autismo en la Infancia (CARS) (15) y, cuando procedía, el Programa de Observación Diagnóstica del Autismo, Segunda Edición (ADOS-2) (16). La Escala de Swanson, Nolan y Pelham (SNAP-IV) (17) fue utilizada por los padres, y los profesores si se necesitaba más aclaración, para diagnosticar el TDAH. El comportamiento adaptativo se evaluó con las Escalas de Comportamiento Adaptativo de Vineland, Segunda Edición. (18) A menos que no se haya hecho en el último año, el nivel intelectual se evaluó con la escala de inteligencia Wechsler apropiada. Las evaluaciones tuvieron lugar entre 2013 y 2019, principalmente durante 2017 y 2018. Los niños tenían de 7 años y 3 meses a 17 años y 11 meses en la evaluación (edad media de 14 años y 5 meses).


El nivel intelectual se estableció sobre la base del examen clínico, las pruebas cognitivas estandarizadas individualizadas y la evaluación del funcionamiento adaptativo, de acuerdo con los criterios del Manual Diagnóstico y Estadístico de los Trastornos Mentales, quinta edición (DSM-5). (19) Los niños clasificados en un nivel intelectual de menos de 1 año no se consideraron para diagnosticar el autismo y los niños en un nivel intelectual de menos de 3 años no se consideraron para diagnosticar el TDAH.


El equipo de evaluación multidisciplinario hizo diagnósticos clínicos de autismo y TDAH sobre la base de los criterios pertinentes del DSM-5 (19); los diagnósticos clínicos se alcanzaron por consenso. Los diagnósticos se basaron en el historial médico y de desarrollo, los resultados de los instrumentos administrados (14-18) y las observaciones y exámenes clínicos. Los niños fueron evaluados teniendo especialmente en cuenta el nivel intelectual y otras deficiencias. Si había alguna incertidumbre (n=25), los niños se evaluaron además con la decisión final tomada por consenso por los tres autores en una conferencia de casos, es decir, dos neuropediatras y un psiquiatra de niños y adolescentes (CG) muy experimentado.


Los resultados de los 90 niños evaluados recientemente se sumaron a los resultados de los 110 niños examinados y evaluados anteriormente (grupos 1 y 5 de la figura S1), lo que dio lugar a una población total de estudio de 200 niños (109 varones, 91 mujeres).



Definiciones


Los tipos de CP se clasificaron, según la Vigilancia de la Parálisis Cerebral en Europa (SCPE), en espásticos unilaterales, espásticos bilaterales, discinéticos y atáxicos CP. (20) La función motora gruesa se clasificó según el Sistema de Clasificación de la Función Motora Gruesa (GMFCS). (21)


Los grupos de edad gestacional se clasificaron como niños nacidos extremadamente prematuros (el nacimiento ocurre a menos de 28 semanas gestacionales completas), muy prematuros (28-31 semanas), moderadamente prematuros (32-36 semanas) y a término (37 semanas completas o más).


El nivel intelectual se definió como normal si el coeficiente intelectual era mayor o igual a 85 y el funcionamiento intelectual límite si el coeficiente intelectual era de 70 a 84. La discapacidad intelectual se dividió en leve (CI=50-69), moderada (CI=35-49), severa (CI=20-34) y profunda (CI<20).


La discapacidad visual se definió como una agudeza de no más de 0,3 en el mejor ojo con corrección. El habla se clasificó según los cuatro niveles de la Escala Vikinga del Habla, desde I (habla no afectada por desórdenes motores) hasta IV (habla no comprensible). (22) La epilepsia se definió como la epilepsia bajo tratamiento según los registros médicos.



Declaración ética


El estudio fue aprobado por la Junta Regional de Examen Ético de Gotemburgo (refs. 145-07 y 398-12). Se obtuvo el consentimiento informado por escrito para la investigación y la publicación de los padres de todos los niños evaluados participantes.



Análisis estadístico


Se utilizaron estadísticas descriptivas para comparar los grupos. Para la asociación entre variables categóricas se utilizó la prueba de independencia χ2; si había más de dos categorías dentro de una escala ordinal, se utilizó la prueba de tendencia Cochran-Armitage χ2. Para analizar la relación entre las escalas de clasificación se utilizó la correlación de rango de Spearman (ρ). Se consideró estadísticamente significativo un valor p inferior a 0,05.


Se analizó un resultado de autismo y TDAH respectivamente utilizando un modelo de regresión múltiple que incluía variables dicotomizadas: sexo; nacidos prematuros/ a término; deterioro de la función motora gruesa leve (niveles I y II del GMFCS) o moderado a grave (niveles III-V del GMFCS); y los deterioros asociados como ningún o algún deterioro. Para seleccionar las variables que se incluirían en los diversos modelos, se utilizó el proceso descrito en Bursac y otros (23). El segundo paso fue un modelo de regresión múltiple utilizando las variables restantes, en el que eliminamos las variables con un valor p superior a 0,10, pero no las variables de confusión; es decir, las variables que modifican las estimaciones en más de un 15%. En el tercer y último paso, reajustamos el modelo de regresión múltiple, añadiendo paso a paso las variables excluidas anteriormente, manteniendo aquellas con un valor p inferior a 0,10. A continuación se calcularon los odds ratios (OR) con intervalos de confianza (IC) del 95% para el resto de las variables asociadas con el autismo o el TDAH en los modelos.


Los diagnósticos de autismo y TDAH en los 200 niños se compararon con los resultados del cribado para los mismos niños.13 Luego se calculó la sensibilidad y la especificidad del cribado.


Los análisis se realizaron en R v3.6.2. (R Foundation for Statistical Computing, Viena, Austria); la figura 1 se produjo en RStudio (RStudio, Boston, MA, USA; https://rstudio.com/) utilizando el paquete R eulerr v.6.0.0 (https://rstudio.com/-project.org/web/packages/eulerr/index.html).




Figura 1. Autismo, trastorno de déficit de atención e hiperactividad (TDAH) y discapacidad intelectual diagnosticados en un grupo poblacional de 200 niños en edad escolar con parálisis cerebral, ilustrados proporcionalmente al área en un diagrama de Euler.



Resultados


En primer lugar, se presentan los resultados de los niños que fueron evaluados recientemente (n=90); luego, se fusionan con los resultados existentes de los otros 110 niños, lo que da como resultado una población total de 200 niños.



Evaluaciones


Siete de los 90 niños se desempeñaron a un nivel intelectual demasiado bajo para poder evaluar más a fondo el autismo o el TDAH: cuatro por debajo de un nivel intelectual de 1 año no tenían ningún diagnóstico de autismo y tres a un nivel intelectual entre 1 y 3 años ya habían sido diagnosticados con autismo, pero no con TDAH.


De los 83 niños restantes, 40 habían sido diagnosticados previamente con autismo, TDAH o ambos. Todos estos diagnósticos (23 de autismo y 21 de TDAH) fueron evaluados y cumplieron con los criterios actuales del DSM-5. Se hicieron diagnósticos adicionales en nueve niños, cinco con autismo y cuatro con TDAH. De los 43 niños sin diagnósticos previos de autismo y TDAH, 19 cumplieron con los criterios de diagnóstico: 10 presentaban autismo, siete con TDAH, y dos con ambos, autismo y TDAH.


En total, se hicieron 17 nuevos diagnósticos de autismo y 13 nuevos diagnósticos de TDAH. Otros nueve niños se presentaron con rasgos autistas obvios que no cumplían totalmente con los criterios diagnósticos de autismo, mientras que varios niños con déficit de atención no cumplían con los criterios completos para un diagnóstico de TDAH.


Los 28 niños con nuevos diagnósticos se clasificaron con mayor frecuencia en los niveles III a IV del GMFCS (10 de 17 niños diagnosticados con autismo y 6 de 13 diagnosticados con TDAH) y con mayor frecuencia tenían una discapacidad intelectual de leve a grave (12 de 17 con autismo y 9 de 13 con TDAH). Los niños con PC discinético estaban sobrerrepresentados en el grupo de los recién diagnosticados con autismo (6 de 17).


Diecinueve de los 90 niños evaluados se desempeñaron en un nivel intelectual distinto al descrito anteriormente, es decir, en un nivel inferior en todos los niños menos uno.



Población total del estudio


La población total del estudio consistió en 200 niños (109 varones y 91 mujeres), que representaban el 76% de la población original de 264 niños; y el 94% de los 213 niños examinados para detectar autismo y TDAH. Los 13 niños que no participaron no difirieron significativamente de los 200 que sí lo hicieron en cuanto al sexo, la edad gestacional, el tipo de PC, la función motora gruesa o los impedimentos asociados.


De los 200 niños, 90 (45%) fueron diagnosticados con autismo, ADHD, o ambos. Cincuenta y nueve niños (30%) tenían autismo y 60 niños (30%) tenían TDAH; los diagnósticos de autismo y TDAH se superponían en 29 niños, que tenían ambos diagnósticos (Fig. 1). Las asociaciones con el sexo, la edad gestacional, el tipo de PC, la función motora gruesa, la discapacidad intelectual y otras deficiencias asociadas se presentan en la Tabla 1.


Tabla 1. Diagnósticos de autismo y trastorno por déficit de atención e hiperactividad (TDAH) en una población total de niños en edad escolar con parálisis cerebral (PC)








Los resultados se muestran en relación con el sexo, la edad gestacional, el tipo de CP, la función motora gruesa y las deficiencias asociadas. Los porcentajes describen la proporción de los subgrupos. GMFCS, Sistema de Clasificación de la Función Motora Bruta.



El autismo y el TDAH se encontraron en todos los tipos de PC (Fig. 2). Los niños con PC atáxico a menudo presentaban una combinación de autismo y ADHD. La sobrerrepresentación del autismo no fue significativa (χ2=3,04; p=0,081), mientras que sí lo fue para el TDAH (χ2=5,28; p=0,022). Hubo una tendencia no significativa para la PC espástica, siendo el autismo más común en los niños con PC espástica bilateral y el ADHD más común en los niños con PC espástica unilateral (p=0,088 y p=0,092 respectivamente).