Efectos de la terapia acuática en niños con trastorno del espectro autista sobre la competencia social y la calidad de vida: un estudio de métodos mixtos

POR JAVIER GÜEITA-RODRÍGUEZ (1), ANNA OGONOWSKA-SLODOWNIK (2), NATALIA MORGULEC-ADAMOWICZ (2), MAR LLEDÓ MARTÍN-PRADES (3), JUAN NICOLÁS CUENCA-ZALDÍVAR (4-5) Y DOMINGO PALACIOS-CEÑA (1)

1. Research Group of Humanities and Qualitative Research in Health Science of Universidad Rey Juan Carlos (Hum&QRinHS), Department of Physical Therapy, Occupational Therapy, Rehabilitation and Physical Medicine, Universidad Rey Juan Carlos, 28922 Madrid, Spain

2. Faculty of Rehabilitation, Jozef Pilsudski University of Physical Education in Warsaw, 00-968 Warsaw, Poland

3. Pediatric Brain Damage Unit, Nuestra Señora del Carmen, 46024 Valencia, Spain

4. Rehabilitation Unit, Hospital de Guadarrama, 28440 Madrid, Spain

5. Department of Physical Therapy, Universidad Francisco de Vitoria, 28223 Madrid, Spain

·       Author to whom correspondence should be addressed.

Int. J. Environ. Res. Public Health 2021, 18(6), 3126; https://doi.org/10.3390/ijerph18063126

Submission received: 31 January 2021 / Revised: 14 March 2021 / Accepted: 16 March 2021 / Published: 18 March 2021

(This article belongs to the Special Issue Immersing in an Enriched Environment: Aquatic Therapy in a Modern Perspective)

Fuente: MDPI | 18/03/2021

Fotografía: Premium Health & Sport y Neurocolibri

Resumen

El trastorno del espectro autista (TEA) es un conjunto de déficits sociales y comportamientos sensoriales y motores repetitivos. La terapia acuática (TA) puede ser eficaz para mejorar las interacciones sociales y los comportamientos de los niños con TEA.

El objetivo de este estudio fue evaluar los efectos de un programa de TA sobre la competencia social y la calidad de vida, y comprender las experiencias de los participantes relacionadas con la intervención mediante la obtención de datos cualitativos. Se llevó a cabo un estudio de intervención con métodos mixtos entre seis niños con TEA y sus padres, con dos fases de investigación en un diseño integrado concurrente (una intervención acuática como diseño cuantitativo y un diseño cualitativo en un segundo paso). La intervención y el diseño cualitativo siguieron las directrices internacionales y se integraron en el método y los subtítulos del informe. Se observó una mejora significativa en la competencia física (p = 0,026) e importantes mejoras en el funcionamiento escolar y las habilidades acuáticas, sin que se produjeran efectos adversos.

Los resultados cualitativos describieron: el significado de la intervención de TA, los patrones de comportamiento y los cambios en las actividades, la comunicación social y la interacción social. La intervención acuática mostró resultados positivos para la competencia social y física, con elementos de discordancia, expansión y confirmación entre los resultados cuantitativos y cualitativos.

Palabras clave: autismo; programa acuático; investigación multimétodo; enfoques de integración.

1. Introducción

Los trastornos del espectro autista (TEA) son trastornos multifactoriales del desarrollo neurológico que aparecen en las primeras etapas de la vida [1]. En 2018, se estimó que la prevalencia global de los TEA entre los niños españoles era de 15,5 por cada 1000 en edad preescolar y de 10 por cada 1000 en edad escolar [2]. Se diagnostican por un deterioro significativo de la comunicación social y por comportamientos sensoriales y motores repetitivos [1]. Además de las preocupaciones sobre la comunicación social y el comportamiento, los estudios han abordado el hecho de que los niños con TEA tienen grandes dificultades motoras. Provost et al. señalaron que al menos el 60 % de los niños pequeños con TEA podrían cumplir los criterios para una intervención temprana por parte de los profesionales de la salud basándose únicamente en sus dificultades motoras [3]. Los problemas motores que se observan en los niños con TEA incluyen marcha torpe, tono muscular deficiente, dificultades de equilibrio, control motor y destreza manual deficientes, y dificultades con la praxis y la planificación de movimientos [4,5]. McPhillips et al. concluyeron que los niños con TEA corren el riesgo de sufrir deficiencias motoras clínicamente significativas [6].

Gernsbacher et al. demostraron que la adquisición de habilidades motoras es relevante para las habilidades cotidianas, como el lenguaje y la comunicación, y encontraron una fuerte asociación entre las habilidades motoras orales y manuales tempranas y la fluidez del habla posterior [7]. Otros autores afirmaron que las habilidades motoras también están relacionadas con el funcionamiento emocional y social [8,9] y con la forma en que los niños juegan e interactúan [10]. Se ha demostrado que incluso los problemas para caminar y la asimetría postural tienen un efecto en la escolarización y la socialización de estos niños [11].

Según Sutera et al., un mejor control motor se asocia con una disminución de la gravedad de los síntomas no motores del autismo en la edad adulta [12]. En general, los estudios previos sugieren que el rendimiento de las habilidades motoras en los niños con TEA puede tener efectos significativos a largo plazo para contrarrestar la cascada de desarrollo en los ámbitos social, emocional y conductual [8,13,14], más allá de la simple adquisición de la competencia motora [15]. Kasari et al. descubrieron que la enseñanza de habilidades motoras funcionales permite la participación en actividades sociales, lo que aumenta las oportunidades de interacción y, por lo tanto, produce efectos muy positivos para otros problemas [16].

Las pruebas anteriores sugieren que la enseñanza de habilidades motoras fomentaría cambios importantes en el comportamiento (como la imitación, la atención social, el habla y la comunicación). Entre los tipos de intervención identificados para mejorar tanto las habilidades motoras como los comportamientos sociales se encuentra la terapia acuática (TA). La TA es una modalidad terapéutica en un entorno enriquecido, con ventajas considerables debido a las propiedades del agua, como la presión hidrostática, la temperatura del agua, la viscosidad y la flotabilidad [17]. Según la bibliografía, la TA parece ser especialmente beneficiosa para los niños con TEA, que necesitan una fuerte estimulación sensorial. Implica movimientos vigorosos en contacto con la presión del agua y contra ella, y la intensa estimulación sensorial recibida puede tener un efecto calmante general y mejorar la capacidad de los niños para interactuar y comunicarse con los demás. Mortimer et al., en su revisión sistemática, señalan que la TA es un método de tratamiento prometedor para las interacciones sociales y el comportamiento, especialmente cuando se utiliza el concepto Halliwick. El objetivo del concepto Halliwick es aplicar un programa progresivo, centrado en personas con dificultades físicas y/o de aprendizaje, para que participen en actividades acuáticas, se muevan de forma independiente en el agua y naden.

Consta de cuatro fases: adaptación mental al agua,

• rotaciones,

• control del movimiento y

• movimiento en el agua [18].

  
  

Algunos autores añadieron específicamente estrategias de aprendizaje a la intervención de natación Halliwick [19,20,21,22] con diferentes tipos de retroalimentación (refuerzo continuo, oportunidad única y refuerzos sociales). Pocos estudios informaron de mejoras en las habilidades acuáticas y la orientación en el agua [23,24,25]. En cuanto a la condición física y el comportamiento social, también se encontraron diferencias estadísticamente significativas con respecto a los grupos de control [24,25,26]. Fragala-Pinkham midió la participación y la satisfacción de los padres y los niños, y reportó altos niveles de satisfacción con el programa acuático [23]. Mills et al. demostraron que la TA puede mejorar los comportamientos que afectan la salud mental y el bienestar de los niños [27]. La calidad de vida mejoró en los subdominios de la función física, los aspectos emocionales y sociales y los aspectos escolares [28]. En todas las intervenciones que utilizaron estrategias de aprendizaje, los objetivos eran alcanzar ciertas habilidades acuáticas o la realización de juegos acuáticos [19,20,21,22]. Todos los estudios descritos anteriormente [19,20,21,22,23,24,25,26,27,28] se realizaron exclusivamente con niños con TEA, mientras que la investigación de Pan fue la única que comparó a niños con TEA con sus hermanos [25].

Las intervenciones experimentales que utilizan entornos enriquecidos para el tratamiento de enfermedades deben analizarse para determinar su eficacia y seguridad, así como la experiencia, la perspectiva y la satisfacción de los usuarios [29]. Es necesario estudiar tanto los aspectos cuantitativos (por ejemplo, la eficacia de la intervención) como los cualitativos (la aceptación o el rechazo de la terapia por parte del paciente) en relación con el enfoque terapéutico en diferentes entornos de intervención [30]. La investigación con métodos mixtos combina las ventajas de la investigación cuantitativa y cualitativa para obtener una comprensión más profunda [31]. Esta metodología se ha utilizado anteriormente en investigaciones relacionadas con los servicios de salud, como la evaluación de programas, la implementación de intervenciones innovadoras [31], cuestiones clínicas y la toma de decisiones en materia de atención sanitaria, incluyendo un componente cualitativo complementario en estudios piloto de intervenciones complejas [30]. Estudios anteriores han descrito el uso de métodos mixtos en niños con trastornos del desarrollo neurológico (no en el TEA), combinando el análisis de los efectos de las intervenciones experimentales con la investigación cualitativa sobre el impacto de diversos tratamientos [32,33].

El estudio Qualitative Research in Trials (QUART) [29] informó sobre cómo se había utilizado la investigación cualitativa en salud en los ensayos e identificó formas de maximizar el valor de un ensayo a la hora de proporcionar pruebas de la eficacia del tratamiento. El QUART proporcionó la forma de utilizar estudios mixtos para el análisis cualitativo de una nueva intervención en estudios de eficacia (componente cuantitativo). Este enfoque determina si una intervención se lleva a cabo según lo previsto, describe los procesos de implementación, genera una comprensión de por qué la intervención funcionó o fracasó, y demuestra si la eficacia de la terapia se promueve o se limita en situaciones del mundo real. Del mismo modo, los nuevos tratamientos también deben investigarse en condiciones clínicas reales, en las que los pacientes y su entorno (alejados del entorno clínico) no se ajustan necesariamente a los criterios experimentales ideales [34]. Los análisis cualitativos pueden realizarse antes, durante o después de la evaluación cuantitativa de la intervención [35].

Antes de aplicar el tratamiento a muestras más amplias, los protocolos de estudio deben someterse a pruebas progresivas para describir su eficacia, seguridad y aceptación por parte de los pacientes [29]. Estas cuestiones son especialmente importantes en pacientes complejos, como los niños con TEA, que a menudo presentan múltiples comorbilidades, toman múltiples medicamentos y tienen distintos niveles de discapacidad funcional [36].

Por lo tanto, el presente estudio tuvo como objetivo utilizar un diseño integrado concurrente para investigar el uso de una intervención de TA para niños con TEA. Según nuestro conocimiento, este es el primer estudio que intenta describir el impacto de la intervención de TA con estrategias de aprendizaje en niños con TEA utilizando métodos mixtos, para evaluar la intervención desde perspectivas clínicas y parentales. El estudio incluyó objetivos cuantitativos y cualitativos. El objetivo del diseño cuantitativo era doble: implementar un programa de TA, utilizando estrategias de aprendizaje diseñadas específicamente por el equipo de investigación para niños con TEA, y analizar sus efectos sobre la competencia percibida y la aceptación social, las habilidades acuáticas y la calidad de vida. El objetivo del diseño cualitativo era explorar y describir las experiencias relacionadas con la AT entre los padres de niños con TEA, así como evaluar las emociones y describir la polaridad a través de las narrativas de los padres (aceptación o rechazo) sobre esta forma de tratamiento.

2. Materiales y métodos

Se aplicó un diseño de estudio de intervención de método mixto con un componente cualitativo. Dentro de un diseño integrado concurrente [35], en la primera etapa del análisis de datos se utilizó la metodología cuantitativa, mientras que en la segunda etapa se utilizó la metodología cualitativa. Los datos cualitativos se recopilaron después de la intervención de TA para dilucidar los posibles mecanismos y explicar los resultados cuantitativos (experiencia de los participantes, mejoras relacionadas con la intervención y posibles facilitadores y barreras) [35]. La tabla 1 resume la metodología utilizada en el proceso de investigación. Los datos cuantitativos y cualitativos se integraron a nivel metodológico mediante la incorporación de unos en otros [35], y a nivel de interpretación y presentación de informes mediante presentaciones narrativas y conjuntas [37]. La figura 1 muestra el diseño de los métodos mixtos y la integración incorporada.

Figura 1. Diseño de métodos mixtos e integración incorporada. Cuantitativo (Quan); cualitativo (Qual); terapia específica para el agua (WST).

Tabla 1. Resumen del estudio de intervención con métodos mixtos.

La fase de integración del estudio aclara la comprensión de las relaciones entre los componentes cuantitativos y cualitativos [35]. El objetivo de esta fase de integración es equilibrar las respectivas fortalezas y debilidades de los métodos para optimizar el rendimiento de las diversas fuentes complementarias de evidencia [35].

En este estudio, seguimos las mejores prácticas para la investigación con métodos mixtos en las ciencias de la salud de los Institutos Nacionales de Salud [38] y las directrices proporcionadas en Good Reporting of a Mixed Methods Study [39]. Se utilizó la plantilla para la descripción y replicación de intervenciones (TIDieR) [40] en la fase de intervención cuantitativa (véase la tabla S1).

Hemos seguido las directrices para estudios cualitativos establecidas en las Normas para la presentación de informes de investigación cualitativa [41] y los Criterios consolidados para la presentación de informes de investigación cualitativa [42]. Además, seguimos los criterios para garantizar la fiabilidad de la investigación cualitativa propuestos por Guba y Lincoln [43,44]. Las diversas técnicas realizadas y los procedimientos de aplicación utilizados para supervisar la fiabilidad se describen en la tabla S2.

2.1. Diseño de la fase de intervención cuantitativa

En la primera etapa de la investigación cuantitativa se llevó a cabo una intervención clínica no aleatoria en la que participaron niños con TEA.

2.1.1. Muestreo y participantes

Todos los pacientes fueron reclutados en el Centro Formato Integral (Valencia, España) mediante un muestreo no probabilístico de casos no consecutivos. Los participantes en el estudio debían cumplir los siguientes criterios de inclusión: (a) edad: 6-12 años; (b) diagnóstico médico de trastorno del espectro autista; (c) participación en un tratamiento continuado con TA durante al menos tres meses antes del inicio del estudio (las técnicas prescritas necesitan tiempo para provocar un ajuste mental y una confianza sólida); (d) consentimiento informado firmado por los tutores legales. Los criterios de exclusión fueron la coexistencia de otros trastornos, incluidos trastornos genéticos y afecciones psiquiátricas.

2.1.2. Intervención

Se siguió la lista de verificación TIDieR [40] (Tabla S1). Las sesiones de Terapia Específica en el Agua (WST)-Halliwick incluyeron cuatro fases diferentes con el fin de influir en los procesos internos asociados con las experiencias distorsionadas y conducir a cambios relativamente permanentes en la capacidad para realizar actividades [45]. Estas fases fueron: (1) Ritual de entrada: estimular el acercamiento al nuevo entorno. (2) Ajuste mental: controlar y dosificar diferentes tipos de estímulos sensoriales. (3) Fase de aprendizaje: diseño de tareas específicas utilizando estrategias que favorecen el aprendizaje. (4) Ritual de salida: calmarse y establecer una conexión con la salida del agua.

Las sesiones de WST se llevaron a cabo en la piscina del Centro Formato Integral durante sesiones individuales de TA de 60 minutos de duración, dos veces por semana durante siete meses, y fueron impartidas por el mismo fisioterapeuta, especialista en TA. Esta intervención de WST formaba parte de los programas de intervención del Centro Formato Integral. El objetivo principal de esta intervención WST era mejorar el rendimiento sensoriomotor, el potencial cognitivo, el disfrute y los aspectos sociales entre los niños y jóvenes con TEA, como alternativa viable a la fisioterapia convencional. Se utilizaron diversas tareas sensoriomotoras acuáticas con estrategias de aprendizaje (Figura 2).

Figura 2. Ejemplo de indicaciones visuales y señales de atención utilizadas en la tarea sensoriomotora acuática.

2.1.3. Recopilación de datos y medidas de resultados

Se administró la Escala Pictórica de Competencia Percibida y Aceptación Social para Niños Pequeños (PSPCSA) para los grados primero y segundo con el fin de medir la competencia percibida y la aceptación social. Las propiedades psicométricas de la PSPCSA se consideran aceptables [46]. Se analizaron veinticuatro ítems en cuatro subpruebas: competencia cognitiva; aceptación por parte de los compañeros; competencia física; aceptación materna; cuanto mayor es la puntuación, mayor es el nivel de competencia o aceptación.

Para evaluar la capacidad del niño para adaptarse al entorno acuático y la capacidad funcional relacionada, se administró la prueba de orientación acuática Alyn versión 1 (WOTA 1). La escala WOTA 1 es fiable y válida para evaluar la adaptación mental y la función acuática en niños con discapacidades [47]. Esta prueba consta de 15 ítems con una puntuación de 0 a 3, dependiendo de la capacidad para realizar la tarea funcional en el entorno acuático.

Se administró el Inventario de Calidad de Vida Pediátrica (PedsQL) rellenado por los padres (versión de 23 ítems) para medir la calidad de vida relacionada con la salud. Se ha demostrado que el PedsQL tiene sólidas propiedades psicométricas en una muestra de personas con discapacidades del desarrollo, incluidas las personas con TEA [48]. Se analizaron cuatro escalas multidimensionales: salud física; funcionamiento emocional, social y escolar. Los ítems de cada una de las dimensiones se puntúan de 0 a 4 según los problemas que el niño ha tenido en su vida diaria y la dificultad que ha tenido en el último mes para realizar la tarea en cuestión. Cero puntos equivalen a ningún problema y 4 puntos significan problemas casi siempre o la incapacidad parcial para realizar dicha actividad (dificultad extrema). A continuación, los ítems se puntúan de forma inversa y se transforman linealmente a una escala de 0 a 100 (0-100, 1-75, 2-50, 3-25, 4-0), de modo que las puntuaciones más altas indican una mejor calidad de vida relacionada con la salud.

Todas las evaluaciones fueron realizadas por el mismo fisioterapeuta, formado en el uso de los instrumentos de medición y no relacionado con la intervención recibida por los sujetos. Las medidas de resultado se administraron al principio (pre) y al final (post) de la intervención.

2.1.4. Análisis de datos

El análisis estadístico de los datos obtenidos se realizó con IBM SPSS Statistics (versión 21, Armonk, NY, EE. UU.). Se realizó un análisis descriptivo de toda la muestra y de las variables del estudio de las escalas PSPCSA, WOTA1 y PedsQL, que incluyó: media, desviación estándar, mínimo y máximo. Debido a la falta de distribución normal de los datos (prueba de Kolmogorov-Smirnov) y al pequeño tamaño de la muestra, se utilizaron pruebas estadísticas no paramétricas. Se utilizó la prueba de rangos con signo de Wilcoxon para muestras relacionadas para comparar las variables al inicio y al final de la intervención. Además, se determinó el tamaño del efecto calculando la r según la fórmula presentada por King et al. [49]. Los valores de r > 0,50, >0,30 y >0,10 se consideraron típicamente representativos de una significación grande, moderada y pequeña de los resultados, respectivamente. El análisis estadístico se calculó con un nivel de confianza del 95 %. Se estableció un valor de p < 0,05 para determinar la significación estadística.

2.2. Diseño de la fase cualitativa

Realizamos un estudio exploratorio cualitativo [43,44].

2.2.1. Muestreo y participantes

Se utilizaron métodos de muestreo intencional basados en su relevancia para la pregunta de investigación, más que en la representatividad clínica [50]. Todos los padres fueron reclutados a partir del ensayo de TA. El reclutamiento se llevó a cabo cuando los pacientes completaron su intervención WST en la piscina del Centro Formato Integral. Los padres se incluyeron en la fase cualitativa si sus hijos cumplían los criterios de inclusión de nuestro estudio y aceptaban participar. El proceso de muestreo se basó en los criterios de poder informativo establecidos por Malterud et al. [51]. El poder informativo indica que cuanta más información relevante para el estudio tenga la muestra, menos participantes se necesitarán.

Por este motivo, se incluyó en la fase cualitativa a los mismos participantes que se reclutaron para la intervención en la fase cuantitativa. Ningún participante se retiró del estudio.

2.2.2. Recopilación de datos

La recopilación de datos consistió en entrevistas semiestructuradas, basadas en una guía de preguntas, diseñadas para obtener información sobre temas específicos de interés [43] (Tabla S3). La guía de preguntas se elaboró a partir de una revisión bibliográfica previa [52,53] y de la experiencia de los investigadores [43]. Las entrevistas se grabaron en cinta y se transcribieron literalmente. En total, se grabaron 295 minutos de recopilación de datos. Todas las entrevistas se realizaron en el Centro Formato Integral o en el domicilio de los participantes, según las preferencias de los padres. También se recopilaron las notas de campo de los investigadores para su análisis. Las notas de campo se utilizaron como fuente secundaria de información para proporcionar información más detallada y respaldar los datos obtenidos en las entrevistas [43]. Todos los padres fueron entrevistados a solas y las entrevistas se realizaron en español.

2.2.3. Análisis de datos

Para analizar la experiencia de los participantes, se realizó un análisis temático inductivo de los datos recopilados [43,50]. Se realizaron transcripciones completas y literales de cada entrevista en profundidad y de las notas de campo de los investigadores [43,50]. El enfoque del análisis temático [43] consistió en identificar el contenido más descriptivo con el fin de convertir los datos en unidades significativas y, posteriormente, reducir los datos e identificar los grupos significativos más comunes. De esta manera, se generaron grupos de unidades significativas, identificando puntos o contenidos similares que permitieron que surgieran temas que describían la experiencia de los participantes en el estudio [43,50]. Este procedimiento de análisis temático se llevó a cabo por separado con las entrevistas y las notas de campo. Se celebraron reuniones conjuntas para combinar los resultados del análisis, así como para debatir los procedimientos de recopilación y análisis de datos. En caso de opiniones divergentes, la identificación de temas se realizó sobre la base de un consenso entre los miembros del equipo de investigación. Posteriormente, el equipo de investigación celebró reuniones conjuntas para combinar, integrar e identificar los temas finales.

Para el análisis estadístico del contenido cualitativo, se utilizó el R Ver. 3.5.1. (R Foundation for Statistical Computing, Institute for Statistics and Mathematics, Welthandelsplatz 1, 1020 Viena, Austria). El texto de las entrevistas se lematizó para el análisis. El análisis de sentimientos se realizó utilizando los diccionarios Bing [54], Afinn y National Research Council Canada (NRC) [55]. Del mismo modo, se analizó la polaridad del texto utilizando el diccionario Bing, los diccionarios Semantic Orientation Dictionaries Version 1.11 Spanish [56,57,58] como amplificadores y decrementadores, y los propuestos por Vilares et al. [59] como negadores.

El análisis de contenido se ha utilizado anteriormente en las ciencias de la salud para estudiar narrativas médicas y de pacientes [60,61]. Se utilizaron cuatro fases progresivas para el análisis de la aceptación-rechazo (polaridad). En primer lugar, creamos un archivo con el texto de las entrevistas desglosado por frases para el análisis textual. En segundo lugar, calculamos la polaridad utilizando el Diccionario de Sentimientos de Bing [54], los amplificadores y desamplificadores de SO DictionariesV1.11Spa [56,57,58] y los negadores propuestos por Vilares et al. [59]. (Tabla S4). En tercer lugar, calculamos el diagrama de dispersión de las frases del texto en relación con la neutralidad para identificar tendencias positivas o negativas. Por último, se presentó la evolución de la valencia emocional (positiva-negativa) a lo largo de las entrevistas. Aplicamos la transformación de Fourier para confirmar la tendencia de polaridad.

2.3. Consideraciones éticas de la intervención con métodos mixtos

Todos los sujetos dieron su consentimiento informado para participar en el estudio, así como su permiso para grabar sus entrevistas, antes de participar en los estudios cuantitativos y cualitativos. El estudio se llevó a cabo de acuerdo con la Declaración de Helsinki de la AMM [62], y el protocolo fue aprobado por el Comité de Ética en Investigación Clínica de la Universidad San Pablo-CEU.

2.4. Procedimiento de integración (incrustado) para contenido cuantitativo y cualitativo

En el presente estudio, los datos cuantitativos y cualitativos se integraron a nivel metodológico mediante la incrustación de unos en otros [63], y a nivel interpretativo y de presentación de informes mediante representaciones narrativas y conjuntas [35,37] (Figura 1).

La integración a nivel metodológico se produce en estudios con preguntas (objetivos) tanto primarias como secundarias, cuando se emplean diferentes métodos para abordar cada pregunta. En el presente estudio, la implementación de la integración de datos consistió en (a) analizar el conjunto de datos primarios para responder a la pregunta de investigación primaria (intervención cuantitativa), (b) analizar el conjunto de datos secundarios (cualitativos), que se integra en el diseño primario, e incorporar los resultados secundarios, (c) interpretar cómo los resultados primarios (cuantitativos) y secundarios (cualitativos) responden a las preguntas cuantitativas y cualitativas, y (d) presentar el conjunto completo de hallazgos [35].

Además, se utilizó el enfoque narrativo (contiguo) y presentaciones conjuntas (figuras y gráficos) para interpretar y presentar los hallazgos [35,37]. Un enfoque contiguo de la integración implica la presentación de los resultados en un único informe, aunque los resultados cuantitativos y cualitativos se recogen en secciones diferentes. La integración mediante representaciones conjuntas traslada los datos a un medio visual que permite obtener nuevas perspectivas más allá de las que se pueden obtener a través de los resultados de los métodos cuantitativos y cualitativos por separado; por estas razones, organizamos los datos relacionados en figuras, tablas y gráficos [37,64].

3. Resultados

Los resultados se presentan en el siguiente orden: (1) resultados cuantitativos y de intervención, (2) resultados cualitativos y (3) hallazgos del método mixto (integración) [63].

3.1. Hallazgos cuantitativos

La muestra estaba formada por 6 participantes (5 niños y 1 niña) de los 9 pacientes seleccionados al inicio del estudio. Tres sujetos fueron excluidos del estudio (2 se negaron a participar y 1 no devolvió el formulario de consentimiento). La edad media de los niños que recibieron la intervención WST fue de 7,17 años (DE ± 1,60). La edad media de los padres fue de 46,6 años (DE ± 4,5) para los padres y de 43 años (DE ± 3,7) para las madres. Los niveles de gravedad del TEA según el Manual diagnóstico y estadístico de los trastornos mentales-5 [65] de la Asociación Americana de Psiquiatría fueron 1 (50 %), 2 (16,7 %) y 3 (33,3 %). No hubo que interrumpir ninguna sesión por motivos de seguridad y ninguno de los niños informó de efectos adversos durante las sesiones.

Los resultados de PedsQL, PSPCSA y WOTA 1 (incluidas las estadísticas descriptivas) del examen antes y después de la intervención WST se muestran en la tabla 2. Utilizando una prueba de Wilcoxon, se encontró que los resultados de la competencia física (la subprueba de PSPCSA) eran significativos (p = 0,026) y que el tamaño del efecto de la mejora era grande (r = 0,64). Dos subpruebas del PSPCSA (aceptación por parte de los compañeros y de la madre) no indicaron una mejora significativa, pero el tamaño del efecto del aumento de los valores fue moderado (r > 0,3). Del mismo modo, en 3 de las 5 escalas del PedsQL, el tamaño del efecto de la mejora fue grande (funcionamiento escolar, r > 0,5) y moderado (salud física y psicosocial, r > 0,3). Además, el tamaño del efecto observado de la mejora en el funcionamiento acuático (WOTA 1) fue grande (r > 0,5).

Tabla 2. Resultados de la evaluación cuantitativa de la intervención WST para niños con trastorno del espectro autista (n = 6).

3.2. Resultados cualitativos

3.2.1. Resultados del análisis temático

Extraemos los temas que representaban las experiencias de los participantes mediante el análisis de los datos cualitativos recopilados, que incluían entrevistas y notas del investigador. De las entrevistas se extrajeron tres temas principales que representaban las experiencias de los padres con la intervención WST en niños con TEA: (a) el significado de la TA; (b) los patrones de cambio en el comportamiento y las actividades, y (c) la comunicación social y la interacción social.

(a) El significado de la TA

Todos los participantes describieron la TA como una actividad beneficiosa para sus hijos, muy orientada al movimiento, y destacaron el valor de realizarla junto con otros niños. Los padres consideraban que era una actividad motivadora para sus hijos porque les encanta el agua y la ven como un juego. Sin embargo, al principio todos estaban confundidos, ya que pensaban que también incluiría la enseñanza de la natación.

«La terapia acuática es algo más dirigido porque el movimiento es más... tiene un propósito más concreto...». (P3)

«El agua le resulta cómoda y le gusta... y luego, porque lo vio y lo disfrutó como si fuera un juego (divertido)». (P4)

«Una actividad para niños con problemas y la capacidad de trabajar con ellos en el entorno acuático... muchas posibilidades para muchas cosas, principalmente la enseñanza de la natación...». (P3)

(b) Cambios en los patrones de comportamiento y actividades

Este tema se refiere a los cambios de comportamiento que los padres han observado en sus hijos en relación con la TA. Todos los participantes coincidieron en que los días que iban a la piscina, los niños estaban más relajados, felices, serenos y tranquilos, y mostraban menos insistencia en los patrones ritualizados. Tres de los participantes describieron haber notado cambios en las rutinas tras la TA, disminuyendo la frustración y siendo algo menos inflexibles a los cambios si se producían fuera de la piscina.

«El día de piscina para él es... le cambia la cara... está feliz... viene relajado... muy cómodo, con menos movimientos estereotipados». (P1)

Ninguno de los participantes informó espontáneamente de cambios en la hiper/hiporreactividad a los estímulos sensoriales o en el interés por los aspectos sensoriales del entorno. Cuatro participantes indicaron que no tenían problemas para comer y informaron de cierta mejora en las actividades en el vestuario, como su participación en el vestirse, aunque todavía necesitaban tiempo y paciencia. Cuatro participantes informaron de que los profesores de la escuela habían observado mejoras en el comportamiento y la relación con los demás niños, observando un comportamiento menos disruptivo y agresivo.

«El profesor nos ha dicho que las rabietas y el comportamiento agresivo han disminuido y duran cada vez menos tiempo...». (P3)

(c) Comunicación social e interacción social

Este tema describe las habilidades de los niños con TEA en el enfoque social con la familia y los compañeros, durante o después de las sesiones de TA. Tres de los participantes informaron de una mejora en la interacción entre padres e hijos. El resto de los participantes informaron de que nada había cambiado, e incluso dos de ellos dijeron que la interacción seguía estando relacionada únicamente con las necesidades de los niños. Del mismo modo, expresaron que la forma en que se relacionan con sus hermanos sigue siendo jugar a lo que quieren según sus intereses, y si no es así, tienden a alejarse, y persiste el déficit en el mantenimiento de la relación lúdica. Cuando se les preguntó sobre el juego con los compañeros, todas las respuestas reflejaron que normalmente no responden cuando un niño les propone jugar, o que solo lo hacen si les gusta el juego.

«En el agua intenta jugar más con nosotros e intenta algo más con los otros niños. Está más atento y los busca más a menudo, pero sigue siendo solo por su interés específico, sigue sin acercarse a ellos si juegan a algo que no le gusta». (P2)

En cuanto al concepto de comunicación verbal/no verbal, cuatro de los padres afirmaron que habían observado una mejora en la comunicación no verbal de sus hijos, lo que les permitía mantener una cierta reciprocidad emocional al compartir afectos y emociones después de la intervención. Sin embargo, todos coincidieron en que con los niños del grupo TA sigue siendo difícil desarrollar o mantener la relación. Ninguno de los participantes informó espontáneamente de cambios en la comunicación verbal.

«Nos mira, nos mira mucho más cuando estamos en el agua con él. Mantiene el contacto visual con más frecuencia y durante más tiempo. Esa calma le ayuda a seguir conectando con nosotros después, nos da una cierta sensación de conexión». (P6)

3.2.2. Resultados del análisis de las emociones y la polaridad (aceptación-rechazo)

El análisis de las emociones mostró un predominio de las emociones positivas (Figura 3A,B), excepto en el caso del diccionario Afinn, en el que predominan las emociones negativas, especialmente las puntuaciones −1 y −2 (Figura 3C). Las emociones asociadas son las de anticipación y confianza, seguidas por el sentimiento de tristeza (Figura 3A).

Figura 3. Puntuaciones emocionales analizadas según los diccionarios del Consejo Nacional de Investigación de Canadá/NRC (A), Bing (B) y Afinn (C).

La polaridad de las entrevistas fue de 0,086 ± 0,403, lo que indicó una tendencia discreta hacia las emociones positivas debido principalmente a la presencia de valores positivos extremos (Figura 4).

Figura 4. Puntuaciones de polaridad.

3.3. Resultados del método mixto (integración)

Los resultados de la integración mostraron elementos de confirmación, expansión y discordancia [37] (Tabla 3). Nuestros resultados de confirmación demostraron que la intervención WST, que incluía estrategias de aprendizaje, condujo a mejoras en la competencia física, la aceptación por parte de los compañeros y las madres, las habilidades acuáticas y el rendimiento escolar. Estos resultados se confirmaron a través de los relatos de los padres, que describieron mejoras en las interacciones sociales y la comunicación de los niños después del tratamiento, tanto en casa como en la escuela. Además, el contenido de las entrevistas a los padres reveló un predominio de emociones positivas y una polaridad de aceptación (positiva) hacia la intervención WST.

Tabla 3. Presentación combinada de los resultados cuantitativos y cualitativos.

Nuestros resultados mostraron cierta discordancia entre los resultados cuantitativos y cualitativos. Si bien los resultados cuantitativos presentaron una mejora significativa en la competencia física, desde la perspectiva de los padres este efecto no fue relevante. Por el contrario, los padres informaron mejoras en la comunicación no verbal, la reciprocidad emocional y la interacción entre padres e hijos.

4. Discusión

Nuestro estudio mostró resultados positivos en cuanto a la competencia social y física, con elementos de discrepancia, ampliación y confirmación entre los resultados cuantitativos y cualitativos tras la intervención con TA. Los resultados proporcionaron una ampliación de los conocimientos sobre la aplicación de los programas de intervención para niños con TEA e incluyeron la perspectiva de los padres sobre la intervención. El diseño de método mixto permitió evaluar la intervención tanto desde la perspectiva clínica como desde las expectativas de los padres. Este enfoque puede aumentar su impacto en la funcionalidad y la socialización del niño. Hasta ahora, solo unos pocos estudios han investigado el efecto de la TA en las interacciones sociales y los comportamientos de los niños con TEA [24,25], o han incluido estrategias de aprendizaje [19,20,21,22] para lograr ciertas habilidades de natación.

Según nuestro conocimiento, ningún estudio ha descrito el impacto de la intervención WST con estrategias de aprendizaje en niños con TEA utilizando métodos mixtos.

Nuestros resultados revelaron un aumento estadísticamente significativo de la competencia física percibida y una mejora clínicamente significativa en la aceptación social (compuesta por la aceptación de los compañeros y de la madre). Los estudios de Chu y Pan mostraron una mejora en las interacciones sociales con los compañeros, los hermanos y los terapeutas en todos los grupos durante el tiempo de actividad en grupo [24,66]. En ambos estudios, las intervenciones acuáticas se basaron en el concepto Halliwick, lo que dio lugar a mejoras en las interacciones sociales y los comportamientos. Chu y Pan sugirieron que estas mejoras pueden deberse a la interacción social con compañeros o hermanos, la estructura del programa acuático y la orientación del instructor de TA [66]. También puede deberse a la atención constante que recibieron del terapeuta y a las observaciones de interacciones sociales positivas durante las sesiones de TA [24], lo que también se observó en nuestro estudio. En los estudios de Chu y Pan, el seguimiento mostró que, diez semanas después de la intervención, se mantenía el efecto positivo [24,66]. Vonder Hulls reveló que los beneficios más potenciales de la TA incluían la estimulación y la vocalización del lenguaje, una mayor tolerancia al contacto físico, un aumento del contacto visual y una mayor confianza en sí mismo [67]. Estos beneficios pueden tener un efecto holístico en las relaciones con los compañeros y los hermanos y una mayor aceptación social, lo que también se observó en nuestro estudio. Chu y Pan sugirieron que un menor contacto físico con los terapeutas no implica necesariamente un resultado negativo. Puede mejorar las interacciones positivas de un niño con TEA con sus compañeros [66]. Vonder Hulls et al. presentaron hallazgos consistentes que sugieren que una disminución en la solicitud de ayuda a los terapeutas por parte de los niños con TEA podría interpretarse como una señal de que el niño está ganando confianza e independencia en las interacciones sociales, de manera similar a nuestros resultados [67].

Las estrategias de aprendizaje de nuestro programa de TA consistían principalmente en la dirección de tareas, pasos consecutivos, indicaciones y señales de atención incluidas en las cuatro fases del WST. Entre los estudios que implementaron estrategias de aprendizaje en la intervención acuática, tres utilizaron elementos del concepto Halliwick (progresión simple, juegos acuáticos y rotación lateral y vertical) [19,20,21] y uno [22] utilizó tres habilidades de natación (patada, brazada y giros de cabeza hacia los lados). Rogers et al. [22] propusieron un refuerzo continuo, mientras que Yilmaz et al. utilizaron oportunidades únicas y refuerzos sociales como retroalimentación durante la TA. Yilmaz et al. observaron una disminución de los movimientos estereotipados durante la sesión de TA [19,22]. Pan observó una disminución del comportamiento antisocial y un aumento de la interacción física con los compañeros, así como de la interacción social con los compañeros, el instructor y otro niño con autismo [24]. En la encuesta realizada por Volder Hulls et al., más de la mitad de los padres confirmaron un aumento significativo en el mantenimiento del contacto visual, la concentración y la atención en sus hijos [67]. El presente estudio respalda dicho efecto de la intervención con TA en la aceptación social de los niños con TEA, expresada en la aceptación percibida por parte de los compañeros y las madres.

Observamos un aumento clínicamente significativo en el funcionamiento acuático después de la intervención WST, lo cual está en línea con autores que mostraron que los niños con TEA aumentaron sus habilidades acuáticas [19]. Yilmaz et al. revelaron mejoras en los porcentajes de errores cometidos y en el tiempo total dedicado a la realización de la tarea.

Además, se demostró que los participantes mantuvieron las ganancias obtenidas en la primera, segunda y cuarta semana después de la intervención [19]. Otros estudios mostraron un aumento en las habilidades acuáticas después de la intervención junto con la mejora significativa de los movimientos de natación [24,66]. En nuestro estudio, la intervención de TA se basó en movimientos cotidianos (no natación) incluidos en juegos acuáticos, y por lo tanto, solo se observó una mejora clínicamente significativa en el funcionamiento acuático.

Los resultados de este estudio revelaron que la calidad de vida mejoró en los subdominios de aspectos de salud y aspectos escolares. Nuestros hallazgos en las escalas PedsQL mostraron una mejora clínicamente importante en el funcionamiento escolar (gran tamaño del efecto) y en la salud física y psicosocial (tamaño del efecto moderado). De manera similar, Ennis et al. demostraron que hubo una mejora en las puntuaciones totales, habilidades sociales, actividades escolares y funcionamiento emocional medidos por el PedsQL, incluso con un programa de menor duración (10 semanas) que el nuestro [28]. La falta de mejora en los dominios de funcionamiento social y emocional en nuestro estudio puede estar relacionada con la adecuación del PedsQL para niños con TEA de menor funcionamiento, como se discutió por Ikeda et al. [68].

Nuestros resultados cualitativos mostraron una tendencia discreta de polaridad hacia las emociones positivas con predominancia de emociones positivas respecto al significado de la TA, patrones de comportamiento y actividades, e interacciones sociales. La percepción de los padres sobre las mejoras en los cambios de comportamiento de los niños al final de las sesiones fue consistente con investigaciones previas [19,24]. Los niños estaban tranquilos y relajados con una disminución en el comportamiento agresivo y disruptivo. Estos hallazgos están en consonancia con autores anteriores que encontraron una disminución significativa en los comportamientos antisociales/agresivos y desafiantes/disruptivos después de la intervención de TA [24]. Yilmaz et al. observaron una disminución en los movimientos estereotipados, como girar, rodar y la ecolalia retardada. [19].

Además, nuestros resultados identificaron mejoras en las interacciones sociales y la comunicación de los niños después del tratamiento, tanto en casa como en la escuela. Cabe destacar que los padres resaltaron el carácter divertido y motivador de las sesiones de WST. En todos los estudios [19,24,28], los padres señalaron que sus hijos se divertían durante la terapia en el agua. Ninguno de los estudios indicó un efecto negativo de la AT en los niños con TEA.

Se necesitan más estudios para corroborar los efectos de las intervenciones acuáticas y para evaluar la transferencia de los resultados de la interacción social a la vida diaria. Además, se deben cumplir ciertos requisitos durante la implementación para asegurar que estos tratamientos sean más efectivos, considerando también la presencia y las necesidades de los padres durante las sesiones, así como las relaciones sociales y las estrategias adoptadas.

Estos resultados pueden informar el desarrollo de futuros programas de TA en entornos hospitalarios.

El estudio actual tiene varias limitaciones. El tamaño de la muestra fue pequeño, lo que puede demostrar una falta de resultados estadísticamente significativos, pero aún así proporcionar resultados con significado clínico. Los tamaños de efecto grandes y moderados obtenidos en nuestro estudio para el funcionamiento escolar, la salud física, la salud psicosocial, la aceptación por parte de los compañeros, la competencia física, la aceptación mental y el funcionamiento acuático pueden ser un indicador de las expectativas futuras de los resultados de la investigación. No obstante, futuros estudios deberían llevarse a cabo con más participantes. Los resultados de este estudio deben ser tratados con precaución y no pueden ser generalizados a todos los niños con TEA. Sin embargo, no consideramos esto una limitación significativa porque utilizamos un enfoque de métodos mixtos (cuantitativos y cualitativos), con múltiples estrategias para la recolección y análisis de datos, para aumentar la confiabilidad y credibilidad de los hallazgos [29,30,35]. Actualmente, se recomienda la integración de diseños cualitativos y cuantitativos al evaluar intervenciones novedosas para su uso en ciencias de la salud [29,30,35]. Se requerirán más ensayos controlados aleatorios para comparar nuestro protocolo acuático con otros enfoques convencionales de aprendizaje y para verificar nuestros resultados.

5. Conclusiones

El programa WST, junto con estrategias de aprendizaje diseñadas específicamente, representa un enfoque de intervención novedoso que podría mejorar ciertos resultados de interacción social en niños con TEA. Sin embargo, basándose en esta metodología única, se identificaron elementos de discordancia, ampliación y confirmación entre los resultados cualitativos y cuantitativos. Cabe destacar que el diseño de métodos mixtos con datos cuantitativos y cualitativos integrados es nuevo en el campo de la TA. Se necesitan más estudios para corroborar los efectos de la intervención en entornos enriquecidos combinada con terapias convencionales para el aprendizaje de los niños con TEA.

El presente estudio tiene importantes implicaciones y relevancia para el desarrollo de programas e intervenciones acuáticas basadas en el uso de la WST junto con estrategias de aprendizaje entre niños con TEA de bajo funcionamiento, promoviendo los cambios de comportamiento como los resultados más importantes. Nuestros resultados pueden ayudar a los profesionales de la salud a comprender mejor a los niños que reciben tratamiento acuático. La presencia de los padres durante las sesiones es un valor añadido para la transferencia del aprendizaje de los niños fuera de la piscina.

Materiales complementarios

Los siguientes materiales están disponibles en línea en https://www.mdpi.com/1660-4601/18/6/3126/s1, Tabla S1: Plantilla para la descripción y replicación de la intervención (TIDieR) lista de verificación. Tabla S2: Criterios de diseño cualitativo de fiabilidad aplicados. Tabla S3: Guía de preguntas semiestructuradas. Tabla S4: Análisis de polaridad.

Contribuciones de los autores

Conceptualization, J.G.-R., D.P.-C., A.O.-S., N.M.-A. and M.L.M.-P.; methodology, J.G.-R. and D.P.-C.; software, J.N.C.-Z., A.O.-S., N.M.-A. and M.L.M.-P.; validation, J.G.-R., A.O.-S., N.M.-A., M.L.M.-P., J.N.C.-Z. and D.P.-C.; investigation, J.G.-R., A.O.-S., N.M.-A., M.L.M.-P., J.N.C.-Z. and D.P.-C.; resources, J.G.-R., A.O.-S., N.M.-A., M.L.M.-P., J.N.C.-Z. and D.P.-C.; data curation, J.G.-R., A.O.-S., N.M.-A., M.L.M.-P., J.N.C.-Z. and D.P.-C.; writing—original draft preparation, J.G.-R., A.O.-S., N.M.-A. and D.P.-C.; writing—review and editing, J.G.-R., A.O.-S., N.M.-A., M.L.M.-P., J.N.C.-Z. and D.P.-C.; visualization, J.G.-R., A.O.-S. and D.P.-C.; supervision, J.G.-R. and D.P.-C.; project administration, J.G.-R. All authors have read and agreed to the published version of the manuscript.

Financiación

Esta investigación no recibió financiación externa.

Declaración del Comité de Ética Institucional

El estudio se llevó a cabo de acuerdo con las directrices de la Declaración de Helsinki y fue aprobado por el Comité de Ética de la Universidad San Pablo CEU.

Declaración de consentimiento informado

Los tutores legales de todos los sujetos que participaron en el estudio firmaron el consentimiento informado.

Declaración de disponibilidad de datos

No aplicable.

Agradecimientos

Los autores desean expresar su agradecimiento a todos los participantes que colaboraron en este estudio.

Conflictos de intereses

Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.

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